La fiebre de Oropouche se identifica por primera vez en Vega de Oropouche en el año 1955 y ha generado brotes en América con más de 500 000 casos hasta la fecha. Se presenta este informe con el objetivo de describir un caso de encefalitis por virus Oropouche y alertar sobre esta posible complicación en el curso de la enfermedad. Paciente masculino de 19 años, con antecedentes de hipertensión arterial, presentó síntomas como cefalea, fiebre, artralgias y mialgias. Tras un período asintomático desarrolló nistagmo horizontal espontáneo, mioclonías generalizadas, signo de Romberg positivo indiferente e hiperreflexia osteotendinosa lo que sugirió un cuadro neurológico confirmándose por estudios microbiológicos la encefalitis por fiebre de Oropouche. En menos de un mes el paciente logró la recuperación completa. Este caso destaca la importancia del diagnóstico precoz de las manifestaciones neurológicas poco frecuentes pero significativas de la fiebre de Oropouche, para una mejor atención médica.